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正角化牙源性囊肿复发2例报告

2018-10-25 23:48:41
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作者:刘海明,孙艳芳,刘冰,赵怡芳,武汉大学口腔医学院口腔颌面外科

正角化牙源性囊肿(orthokeratinized odontogenic cyst,OOC)最早在1981年由WrightJ报道,约占到同期报告的牙源性角化囊肿(odontogenickeratocyst,OKC)10%左右[1-6]。其衬里上皮正角化,术后复发率极低(约为0%~4%),与典型牙源性角化囊肿有明显差异。本文将报道2例刮治术后复发的正角化牙源性囊肿。

1.病例报告

病例1患者,男,33岁,因“右下颌区肿痛半月”收入院。曾因右下颌骨囊肿在外院行病变刮治术,术中植入“人工骨材料”。半月前无明显诱因出现右下颌区肿痛,呈持续性剧痛,行抗感染治疗后肿痛症状缓解。专科检查:颌面部轻度不对称,张口重度受限。右侧下颌骨体及升支区域可扪及骨性隆起,质地硬,无乒乓球样感,稍有压痛,边界尚可。下颌下及颈部未扪及明显淋巴结肿大。无类似家族病史。

辅助检查:螺旋CT示43至右下颌升支髁突颈部下可见不均匀团片状骨质高密度影,边界清晰,颊舌侧骨板膨胀,下颌体前份可见囊状骨密度减低影(图1),下颌体后份舌侧骨板及下颌前份唇颊侧骨皮质破坏。实验室血液检查等无明显异常发现。术前诊断:右下颌骨囊性病变继发感染。手术治疗:鼻腔插管全身麻醉下行右下颌骨部分切除,自体腓骨移植缺损整复术。术后伤口一期愈合。术后组织病理学诊断为“正角化牙源性囊肿”

图1 病例1螺旋CT影像图片。A:CT轴位示右下颌骨体部膨胀,大块高密度影(羟基磷灰石),其边缘有线状低密度影,下颌体前份囊状密度减低影;B:CT矢状位示右下颌骨体高密度影(羟基磷灰石),其前份囊状密度减低影,下颌下缘皮质失连续性。

病例2患者,女,31岁,因“右下颌骨疼痛1月余”收入院,曾在外院行右下颌骨囊肿刮治术。1月前进食硬物后自觉右侧下颌区疼痛,未行特殊治疗。专科检查:右侧咬肌区稍显膨隆。张口度3 cm,开口型正常,38、47、48缺失。辅助检查:CBCT示右侧下颌骨升支上份囊性骨质密度减低区,边界清晰,颊舌侧皮质板破坏;磨牙区可见较小的低密度影(图2)。

图2 病例2CBCT影像图片。A:CBCT(曲面断层)示右侧下颌骨升支上份囊性骨质密度减低区,磨牙区亦见低密度影;B:CBCT(矢状位)示升支骨皮质变薄或失连续性。

手术治疗:全麻下行右下颌骨部分切除术+左髂骨肌瓣缺损修复术。术后伤创口一期级愈合,术后组织病理学诊断为“正角化牙源性囊肿”。

2.讨论

正角化牙源性囊肿(OOC),约占到同期牙源性角化囊肿的10%左右。男性多见,男女比例约为2.5∶1,发病年龄多在30~40岁。上下颌骨内均可发生,多见于下颌骨,尤其是在磨牙区域和升支区。病变常呈隐匿发展,缓慢增大;初期多无自觉症状,多向颊侧膨胀,伴发感染则可引起疼痛,发热和全身不适。临床上约半数病例在影像学检查时偶然发现病变,以肿胀和疼痛为主诉的病例占40%~75%。

影像学检查可明确囊肿范围及其与邻近组织关系,OOC的影像学表现大多为单房透射影像,约占90%左右,68%的病变与阻生牙有关,边界清晰。有学者报道影像学测量的OOC的平均面积较牙源性角化囊肿(OKC)小,但本文病例均累及范围较广泛,病例1的病变几乎引起一侧下颌骨的破坏。OOC衬里上皮为较薄的角化复层鳞状上皮,约由4~8层细胞构成,表层呈较厚的葱皮样外观,角化层下方的颗粒层明显,棘层细胞呈多边形或扁平状,胞质红染,基底层细胞呈矮立方或扁平状,纤维组织囊壁内卫星囊和增殖上皮岛极为少见,这与不全角化的OKC或牙源性角化囊性瘤的组织学表现有着明显差异。两者均可能发生恶变,与长期的慢性炎症剌激有关。

组织学上同时有良性囊肿上皮及癌的表现,部分病例可显示两者的直接转变。OOC的免疫组织化学表现与OKC有明显差异。角蛋白10,13(CK10,13)在OOC上皮的基底上层和表面角化层均呈阳性染色,但仅见于OKC上皮的不全角化层。细胞增殖标记物中Ki-67在OOC中阳性增殖细胞数较OKC少,且大多位于基底细胞层,OKC则在基底上层;TGF-alpha在OOC基底层表达量与OKC一致,但在副基底层表达不如OKC活跃,p53亦是如此;p63在OOC中的表达量也较低。

在bcl-2基因家族中,bcl-2表达在OOC中基本呈阴性,而bax表达无明显差异。OOC上皮均不表达癌胚抗原(CEA)和上皮细胞膜抗原(EMA),但在OKC上皮中两者均表达。提示OOC的衬里上皮分化程度较OKC高,细胞增殖能力较OKC低。OOC的治疗方法与OKC类似,因OOC的生物学行为较OKC好,治疗可相对保守。破坏范围不大的病例可采用刮除术,同时可采用Carnoy液或三氯醋酸处理囊壁等辅助治疗;破坏范围较大,且可能对邻近结构产生影响的病例可采用袋形术联合二期剜除术,可获得较好效果。对于保守治疗后复发的病例或呈多房结构的病例,则需行部分颌骨切除术,骨缺损较大者则需自体骨移植修复。OOC术后复发率极低,为0%~4%,有学者报道158例OOC仅发现7例复发,这与典型OKC的30%复发率有明显差异。本文报道的2例复发可能与病变范围大且累及升支区,首次刮治术病变清除不彻底有关。

来源:刘海明,孙艳芳, 刘冰,等. 正角化牙源性囊肿复发2例报告[J]. 临床口腔医学杂志, 2017, 33(7).

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